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Case Report

Piomiosite do piriforme em um paciente com doença de Kikuchi-Fujimoto—relato de caso e revisão da literatura*

Piriformis Pyomyositis in a Patient with Kikuchi-Fujimoto Disease – A Case Report and Literature Review*

Antônio Augusto Guimarães Barros1,, Cláudio Beling Gonçalves Soares1, Eduardo Frois Temponi1, Victor Atsushi Kasuya Barbosa1, Luiz Eduardo Moreira Teixeira1, George Grammatopoulos2

DOI: 10.1016/j.rboe.2017.09.005


 

RESUMO:

A piomiosite primária é uma infecção bacteriana profunda do músculo esquelético. Quando não diagnosticada ou tratada, a infecção pode evoluir para sepse, choque necrotizante histiocítica séptico e até morte. Os autores relatam o caso de uma paciente do sexo feminino, 23 anos, apresentando piomiosite do músculo piriforme durante o tratamento da doença de Kikuchi-Fujimoto. A piomiosite é uma infecção rara, mas potencialmente grave, que pode levar ao choque séptico. Esse caso mostra a necessidade em se elevar o grau de suspeição clínica em pacientes com comprometimento do sistema imunológico, para que o tratamento seja iniciado em estágio precoce. A literatura mostra que os resultados do tratamento da piomiosite do piriforme são bons.

Palavras-chave:
piomiosite; staphylococcus aureus; linfadenitis; necrotizante histiocítica.

ABSTRACT:

Primary pyomyositis is a deep bacterial infection of the skeletal muscle. If left undiagnosed and untreated, the infection spreads, leading to sepsis, septic shock, and even death. The authors report a 23-year-old female presenting with piriformis pyomyositis during a treatment for Kikuchi–Fujimoto disease. Pyomyositis is a rare but potentially severe infection, which can lead to septic shock. The present case shows the need for a high degree of clinical suspicion for patients with compromised immune systems to begin treatment at an early stage. The literature demonstrates that outcomes of the treatment of piriformis pyomyositis are good.

Keywords:
pyomyositis; staphylococcus aureus; histiocytic necrotizing lymphadenitis.

FIGURAS

Citação: Barros AAG, Soares CBG, Temponi EF, Barbosa VAK, Teixeira LEM, Grammatopoulos G. Piomiosite do piriforme em um paciente com doença de Kikuchi-Fujimoto-relato de caso e revisão da literatura*. 54(2):214. doi:10.1016/j.rboe.2017.09.005
Nota: * Trabalho realizado no Hospital Madre Teresa, Belo Horizonte, MG, Brasil em associação ao The Ottawa Hospital, Ottawa, Canadá. Publicado originalmente por Elsevier Ltda.
Recebido: August 13 2017; Aceito: September 13 2017
 

INTRODUÇÃO

A piomiosite primária é uma infecção bacteriana profunda do músculo esquelético e comumente se manifesta como um abscesso local. Pode acometer pessoas de qualquer idade, mas é mais comum na primeira e segunda décadas de vida, com maior incidência entre os homens. Qualquer músculo pode ser afetado, mas a condição émais frequente emgrandes grupos musculares localizados na cintura pélvica e nos membros inferiores.1,2 De modo geral, o diagnóstico da piomiosite primária é tardio devido a sua raridade, apresentação clínica não específica e acometimento de músculos localizados em compartimentos profundos. A apresentação é normalmente subaguda, e o paciente procura tratamento em média entre 5 e 6 dias após o início dos sintomas.2 Na maioria dos casos, o paciente apresenta febre, dor na região afetada e leucocitose. O diagnóstico é geralmente estabelecido por ressonância magnética e confirmado por exame histopatológico. O tratamento ocorre de acordo com o estágio da doença ao diagnóstico.2

Este estudo apresenta um caso de piomiosite do músculo piriforme em uma paciente diagnosticada com linfadenite necrótica, também conhecida como doença de Kikuchi-Fujimoto (KFD). O comitê de ética da instituição aprovou este estudo, e o termo de consentimento livre e esclarecido, por escrito, foi assinado pela família da paciente antes da inclusão no estudo.

 

APRESENTAÇÃO DO CASO

Uma mulher de 23 anos procurou o pronto-socorro com choque séptico secundário a uma infecção do trato respiratório e foi internada na unidade de terapia intensiva. A paciente apresentava histórico de febre, mau estado geral e perda de peso nos 2 meses anteriores. Clinicamente, além do desconforto respiratório, havia evidências de linfadenopatia cervical e hepatoesplenomegalia. Não havia histórico médico significativo além do hipotireoidismo. A paciente relatou ausência de outras comorbidades ou viagem para outros países; ela foi tratada de uma infecção pulmonar e recebeu alta com diagnóstico de doença de Kikuchi-Fujimoto (KFD), após uma biópsia de linfonodo. Após 30 dias, a paciente se queixou de dor glútea profunda do lado esquerdo. Ela foi então encaminhada para o departamento de ortopedia.

Na consulta ortopédica, a paciente relatou dor branda na região glútea profunda. Ao exame, a paciente estava afebril, com marcha atípica, dor à palpação da região glútea profunda esquerda e sem déficits neurológicos. O quadril esquerdo apresentava discreta limitação de movimento: flexão de 110o, extensão de 20o, abdução de 40o, adução de 20o, rotação interna de 30o e rotação externa de 30o, bem como dor nos extremos de movimento. Os resultados dos exames de sangue mostraram elevação de marcadores inflamatórios. Leucócitos, 11,7 × 109/L; proteína C reativa, 65 mg/L; e taxa de hemosse-dimentação, 51 mm/h. As radiografias de ambos os quadris eram normais. A ressonância magnética foi realizada e mostrou aumento de sinal no músculo piriforme esquerdo, associado à presença de coleção fluida (► Fig. 1).

A paciente foi internada para drenagem cirúrgica aberta do músculo piriforme. Os resultados das amostras coletadas durante o procedimento mostraram a cultura positiva para Staphylococcus aureus resistente à meticilina (SARM), e o exame histopatológico com infiltrado inflamatório (► Fig. 2). O resultado do antibiograma foi vancomicina e trimeto-prima-sulfametoxazol com concentrações inibitórias mínimas (CIMs) de ≤; 2μg/mLe ≤2/38 μg/mL, respectivamente. A paciente foi submetida à antibioticoterapia intravenosa (15 mg/kg vancomicina a cada 12 horas) durante os primeiros 10 dias, seguida por terapia oral (160 mg trimetoprima/800 mg sulfametoxazol a cada 12 horas) por até 6 semanas. A paciente se recuperou da cirurgia sem complicações e recebeu alta no 10º dia. Durante a consulta de retorno 30 dias após a cirurgia, a paciente estava assintomática. Seis meses após a cirurgia, a paciente não apresentava dor e nenhuma limitação funcional.

 

DISCUSSÃO

Até onde podemos determinar, este é o primeiro relato de caso em língua inglesa de piomiosite do músculo piriforme em um paciente com diagnóstico de KFD. A primeira descrição detalhada da piomiosite é atribuída a Scriba, em 1885.1 A doença é mais comum em países tropicais, mas sua incidência aumentou em todo o mundo. Esta maior incidência parece relacionada ao aumento do número de indivíduos com comprometimento do sistema imune (por exemplo, indivíduos com HIV, diabetes, transplante de órgãos, quimioterapia, neoplasias malignas, doenças reumáticas). As incidências e taxas de prevalência exatas não são bem conhecidas.2 A literatura contém poucos relatos de piomiosite no músculo piriforme.3-13 Diferentemente do caso aqui apresentado, muitos desses relatos discutiram pacientes com ciática e sintomas graves que procuraram atendimento médico em pronto-socorro e apresentaram grandes mudanças nos marcadores laboratoriais de infecção (►Tabela 1).

Tabela 1. Características da piomiosite com acometimento do músculo piriforme já relatada na literatura em língua inglesa no MEDLINE/PubMed
Autores Número de casos Idade (anos) Tratamento Desfecho
Burkhart et al3 1 59 Aspiração orientada por TC Resolução completa dos sintomas e retorno às atividades esportivas.
Chusid et al4 1 17 Antibióticos intravenosos No 1 0° dia de tratamento, os marcadores inflamatórios do paciente voltaram ao normal.
Wong et al5 3 45 Antibióticos intravenosos A dor diminuiu gradualmente e os marcadores inflamatórios voltaram ao normal.
    58 Aspiração orientada por TC A febre e a dor diminuíram após a drenagem e 2 semanas de antibióticos intravenosos.
    71 Antibióticos intravenosos A dor e a febre diminuíram e a miosite se resolveu após 2 semanas de antibióticos intravenosos.
Wong et ale 1 31 Antibióticos intravenosos Os parâmetros sanguíneos e os sintomas clínicos melhoraram ao longo do tratamento. Ausência de sintomas residuais.
Chong et al7 1 30 Antibióticos intravenosos Uma consulta de acompanhamento na clínica mostrou a recuperação completa com normalização da velocidade de hemossedimentação e da concentração de proteína C reativa.
Toda et al8 1 Oe Antibióticos orais O acompanhamento final aos 6 meses revelou amplitude completa de movimento da articulação do quadril e ausência de dor.
Koda et al9 1 42 Drenagem cirúrgica aberta seguida por tratamento com antibióticos Alívio dramático da dor após a cirurgia. Paciente voltou ao trabalho após 2 meses.
Giebaly et al10 1 18 Antibióticos intravenosos Resolução completa dos sintomas e retorno às atividades esportivas após 6 meses.
Colmegna et al11 1 18 Aspiração orientada por TC Após 4 semanas, o paciente estava totalmente recuperado.
Kinahan et al12 1 22 Antibióticos intravenosos Recuperação completa após 6 semanas de antibioti-coterapia intravenosa.
Gaughan et al13 1 34 Antibióticos intravenosos Após 8 semanas, o paciente ainda andava com muletas e dependia de analgésicos.
Barros et al (caso atual) 1 23 Drenagem cirúrgica aberta seguida por tratamento com antibióticos Assintomática após 6 meses.

Abreviação: TC, tomografia computadorizada.

Em um estudo que avaliou 676 casos de piomiosite, a idade média foi de 28,1 anos; em 26,3% dos casos, o qua-dríceps foi o grupo muscular mais afetado, e, em 16,6% dos pacientes, houve acometimento de mais de um grupo muscular. Em muitos casos, as bactérias infectantes não foram identificadas; no entanto, S. aureus foi responsável por 77% dos casos identificados.2 A patogênese da piomiosite ainda não é completamente compreendida. Acredita-se que seja uma complicação de bacteremia transitória associada a uma anomalia do tecido muscular local.14 A evolução da piomiosite pode ser clinicamente dividida em três estágios.2,14 A fase invasiva é subaguda e ocorre entre uma e três semanas. O paciente apresenta dor local, edema, febre e leucocitose. Não há pus. Este estágio pode regredir ou progredir para o próximo estágio. O estágio supurativo, quando geralmente o diagnóstico é estabelecido, é caracterizado por agravamento dos sintomas, febre e formação de abscesso. No entanto, devido à sua localização profunda, os sinais clássicos de inflamação podem estar ausentes. Se a fase supurativa não for diagnosticada e tratada, há disseminação da infecção, levando à fase tardia, caracterizada por sepse, choque séptico e até morte.2,14

Os exames laboratoriais são capazes de detectar leucocitose variável, principalmente no estágio invasivo, mas o desvio à esquerda ocorre durante o estágio supurativo. Os marcadores inflamatórios velocidade de hemossedimentação e proteína C reativa são elevados, mas não são específicos. As hemoculturas são estéreis em 70 a 80% dos casos.14 A ressonância nuclear magnética é a metodologia de imagem importante no diagnóstico de piomiosite; revela inflamação muscular difusa e a subsequente formação de abscesso. A administração de contraste auxilia a detecção de abcessos. A biópsia muscular associada à cultura de tecidos continua sendo o padrão-ouro para o diagnóstico.14 No presente caso, a paciente era assinto-mática, sem efeitos sistêmicos de infecção e com poucas alterações nos exames laboratoriais, provavelmente pelo uso de trimetoprima e sulfametoxazol para prevenção de infecções oportunistas durante o tratamento do linfoma.

A piomiosite é tratada de acordo com a fase em que é diagnosticada. Na fase inicial, distúrbios inflamatórios difusos podem ser tratados apenas com antibióticos.7 Entretanto, após a formação de um abcesso, a drenagem deve ser realizada e seguida pela antibioticoterapia.9 Esse tratamento permite a recuperação completa sem sequelas na maioria dos casos. A drenagem pode ser feita por meio de punção percutânea guiada por ultrassonografia ou TC, e a cirurgia aberta é realizada em casos de drenagem incompleta, com danos musculares graves que exigem debridamento extenso. A anti-bioticoterapia intravenosa deve ser mantida durante os primeiros 7 a 10 dias e seguida pelo tratamento oral por até 6 semanas.2

Nosso relato apresenta uma associação entre a piomiosite do piriforme e a rara KFD. A KFD é uma doença benigna e geralmente autolimitante que acomete principalmente mulheres com menos de 30 anos de idade. A maioria dos casos se resolve em 6 meses. Sua etiologia é desconhecida, mas uma correlação com infecções virais e distúrbios autoi-munes tem sido relatada. O paciente apresenta febre, fadiga, aumento de volume dos linfonodos e sintomas do trato respiratório superior. Muitas vezes, o diagnóstico é confundido com outras doenças, como o linfoma, e é confirmado pela biópsia de linfonodo.15

 

CONCLUSÃO

A piomiosite é uma infecção rara e possivelmente grave que pode levar ao choque séptico. O caso apresentado neste artigo mostra a necessidade de um alto nível de suspeita em pacientes com comprometimento do sistema imune para que o tratamento possa ser instituído em um estágio inicial. A literatura médica revista mostra que, apesar da infecção grave, o resultado do tratamento tende a ser muito bom.

 

REFERÊNCIAS

Scriba J, Beitrang Z. Aetiologie der myositis acuta. Deutsche Zeit Chir. 1885;22:497-502 Link DOI
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Chusid MJ, Hill WC, Bevan JA, Sty JR. Proteus pyomyositis of the piriformis muscle in a swimmer. Clin Infect Dis 1998;26(01):194-195 Link DOI
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Koda M, Mannoji C, Watanabe H, Nakajima A, Yamada T, Rokkaku T, et al. Sciatica caused by pyomyositis of the piriformis muscle. Neurol India 2013;61(06):668-669 Link DOI
Giebaly DE, Horriat S, Sinha A, Mangaleshkar S. Pyomyositis of the piriformis muscle presenting with sciatica in a teenage rugby player. BMJ Case Rep 2012;2012:bcr1220115392. Doi: 10.1136/bcr.12.2011.5392 Link DOI Link PubMed
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Kinahan AM, Douglas MJ. Piriformis pyomyositis mimicking epidural abscess in a parturient. Can J Anaesth 1995;42(03): 240-245 Link DOI
Gaughan E, Eogan M, Holohan M. Pyomyositis after vaginal delivery. BMJ Case Rep 2011;2011:bcr0420114109. Doi: 10.1136/bcr.04.2011.4109 Link DOI Link PubMed
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* Trabalho realizado no Hospital Madre Teresa, Belo Horizonte, MG, Brasil em associação ao The Ottawa Hospital, Ottawa, Canadá. Publicado originalmente por Elsevier Ltda.